Síndrome MELAS Online (MELAS Syndrome)

¨A síndrome que compreende encefalopatia mitocondrial, acidose lática e episódios de acidente vascular encefálico (AVE) é conhecida como MELAS (Mitochondrial myopathy, Encephalopathy, Lactic Acidosis, and Stroke), sendo a mais comum das doenças mitocondriais. A síndrome MELAS se configura por episódios de acidente vascular cerebral (AVE) antes dos 40 anos, encefalopatia e miopatia mitocondrial evidenciada por acidose lática e comprometimento morfológico das fibras musculares. A maioria dos pacientes apresenta episódios de AVE, demência, epilepsia, fadiga muscular severa, intolerância ao exercício, hemiparesia, alterações visuais e auditivas, neuropatia periférica, alteração de memória e aprendizagem. Outros sintomas, como manifestações psiquiátricas, ataxia cerebelar, contração muscular involuntária, neuropatia, cardiopatia, baixa estatura e diabetes mellitus também foram observados em pacientes com esta síndrome. Os critérios diagnósticos para MELAS incluem as manifestações típicas da doença: episódios semelhantes a acidente vascular cerebral, encefalopatia, evidência de disfunção mitocondrial (laboratorial ou histológica) e mutação conhecida em genes do DNA mitocondrial. Na fase inicial da doença, as manifestações clínicas podem não ser uniformes, e sua correlação com a fisiopatologia não está completamente elucidada. Estima-se que as mutações de ponto no gene tRNALeu(UUR) do DNAmt, principalmente a A3243G, sejam responsáveis por cerca de 80% dos casos de MELAS. As alterações morfológicas na biópsia muscular incluem uma grande proporção de fibras vermelhas rasgadas (RRF) e presença de vasos com forte reação para succinato desidrogenase. A doença é rara e tem uma prevalência de 0,18 casos para cada 100.000 habitantes/ano. Apresenta progressão rápida e agressiva e a média de expectativa de vida foi observada em torno de 16,9 anos, após o início dos sintomas. Durante o curso da doença, as alterações musculares e neurológicas podem causar impacto nas funções do sistema estomatognático, destacando-se, a deglutição. Tratando-se de uma doença de caráter progressivo, com diagnóstico desfavorável, torna-se imprescindível realizar uma abordagem no âmbito dos cuidados paliativos desde o diagnóstico, a fim de proporcionar maior qualidade de vida e alívio ao sofrimento. Semelhante a outras doenças mitocondriais, não há tratamento específico para MELAS. Os compostos terapêuticos podem melhorar os sintomas em casos individuais; entretanto, as intervenções terapêuticas disponíveis não são capazes de afetar a progressão essencial dessa doença. Os compostos terapêuticos foram utilizados no tratamento de MELAS para melhorar a cadeia respiratória ou reduzir os níveis de espécies reativas de oxigênio decorrentes do metabolismo mitocondrial interrompido. Alguns dos agentes prescritos com mais frequência incluem a ubidecarenona (coenzima Q10, CoQ), idebenona, edaravona, levoarginina (L-arginina), vitaminas do complexo B, vitamina C, vitamina E e levocarnitina (L-carnitina) em várias combinações e doses. A administração concomitante desses diferentes medicamentos pode ser útil e tem sido benéfica para alguns pacientes com MELAS. Não há tratamento padronizado de episódios de acidente vascular cerebral, mas há cada vez mais evidências de que esses pacientes se beneficiam da administração de L-arginina e consequente tratamento antiepiléptico se os episódios de acidente vascular cerebral estiverem associados à atividade epiléptica. A fisioterapia deve ser implementada em indivíduos após um acidente vascular cerebral.¨

 

Cardiomyopathy associated with mitochondrial encephalopathy, lactic acidosis and stroke-like episodes (MELAS) syndrome

S K Song, S H Lee

QJM: An International Journal of Medicine 2019, vol 112 (3): 213-214

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The usefulness of muscle biopsy in initial diagnostic evaluation of mitochondrial encephalomyopathy, lactic acidosis, and stroke-like episodes

Min-Seong Baek, Se Hoon Kim, Young-Mock Lee

Yonsei Med J. 2019 Jan 1; 60(1): 98–105

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MELAS reflects a clinical concept with heterogeneous genetic background.

Finsterer, Josef and Zarrouk-Mahjoub, Sinda

Arq. Neuro-Psiquiatr., Feb 2019, vol.77, no.2, p.142-143

http://www.scielo.br/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S0004-282X2019000200142&lng=en&nrm=iso

 

Evolução da disfagia em um caso de síndrome MELAS: o olhar dos cuidados paliativos.

Luchesi, Karen Fontes et al.

Audiol., Commun. Res., 2018, vol.23

http://www.scielo.br/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S2317-64312018000100600&lng=en&nrm=iso

 

Mutación m.3271T>C del gen MT-TL1 en encefalopatía mitocondrial, acidosis láctica y episodios stroke like(MELAS) en edad pediátrica. A propósito de un caso.

García-Beristain, JC and Barragán-Pérez, EJ

Acta pediatr. Méx, Jun 2017, vol.38, no.3, p.165-174

http://www.scielo.org.mx/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S0186-23912017000300165&lng=es&nrm=iso

 

Mitochondrial encephalomyopathy with lactic acidosis and stroke-likes episodes – MELAS syndrome

C Henry, N Patel, W Shaffer et al

Ochsner J 2017, vol 17 (3): 296-301

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Defective mitochondrial rRNA methyltransferase MRM2 causes MELAS-like clinical syndrome

Caterina Garone, Aaron R D’Souza, Cristina Dallabona et al

Hum Mol Genet. 2017 Nov 1; 26(21): 4257–4266

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Arginine and citruline for the treatment of MELAS syndrome

Ayman W. El-Hattab, Mohammed Almannai, Fernando Scagli

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MELAS syndrome with cardiac involvement: a multimodality imaging approach

S Seitun, L Massobrio, A Rubegni et al

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MELAS or more.

Finsterer, Josef and Frank, Marlies

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Migratory stroke-like lesions in a case of adult-onset mitochondrial encephalomyopathy, lactic acidosis, and stroke-like episodes (MELAS) syndrome and a review of imaging findings

Stephen S. Cai, Rainer von Coelln, Theresa J. Kouo

Radiol Case Rep. 2016 Dec; 11(4): 425–429

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Retinal nerve fibre layer defect associated with MELAS syndrome

K J Cho, J Yu

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When should MELAS (Mitochondrial myopathy, Encephalopathy, Lactic Acidosis, and Stroke-like episodes) be the diagnosis?

Lorenzoni, Paulo José et al.

Arq. Neuro-Psiquiatr., Nov 2015, vol.73, no.11, p.959-967

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Enfermedades mitocondriales: diagnóstico diferencial de enfermedad cerebrovascular en adulto joven a propósito de un caso.

Ruiz-Siebald, Pía-Paz and Canales F, Pilar

Rev. chil. neuro-psiquiatr., Mar 2013, vol.51, no.1, p.25-31

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Childhood mitochondrial encephalomyopathies: clinical course, diagnosis, neuroimaging findings, mtDNA mutations and outcome in six children

Jun Lu, Yuanyuan Huang

Ital J Pediatr. 2013; 39: 60.

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Screening of effective pharmacological treatments for MELAS syndrome using yeasts, fibroblasts and cybrid models of the disease

Juan Garrido-Maraver, Mario D Cordero, Irene Domínguez Moñino et al

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https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3504996/

 

Restoration of impaired nitric oxide production in MELAS syndrome with citruline and arginine supplementation

Ayman W. El-Hattab, Jean W. Hsu, Lisa T. Emrick, Lee-Jun C. Wong, William J. Craigen, Farook Jahoor, Fernando Scaglia

Mol Genet Metab. 2012 Apr; 105(4): 607–614

https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4093801/

 

Atypical strokes in a young African American male: a case of mitochondrial encephalopathy lactic acidosis and stroke-like episodes (MELAS) syndrome

J M Sanchez, J A Tan, D Farmakiotis, V Aggarwal

Stroke Research and Treatment 2011, Article ID 140630, 2 pages

https://www.hindawi.com/journals/srt/2011/140630/

 

Correction of the consequences of mitochondrial 3243>G mutation in the MT-Tl1 causing the MELAS syndrome by tRNA import into mitochondria

Olga Z. Karicheva, Olga A. Kolesnikova, Tom Schirtz et al

Nucleic Acids Res. 2011 Oct; 39(18): 8173–8186

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MELAS: clinical features, muscle biopsy and molecular genetics.

Lorenzoni, Paulo José et al.

Arq. Neuro-Psiquiatr., Sept 2009, vol.67, no.3a, p.668-67

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Melas: clinical, biochemistry, electrophysiological, morphological and molecular studies.

Lorenzoni, Paulo José.

Arq. Neuro-Psiquiatr., June 2009, vol.67, no.2a, p.366-366

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MELAS: claves del diagnóstico y tratamiento en la Unidad de Cuidados Intensivos

Gómez Seijo, Á., Castro Orjales, M.J. and Pastor Benavent, J.A.

Med. Intensiva, Abr 2008, vol.32, no.3, p.147-15

http://scielo.isciii.es/scielo.php?script=sci_arttext&pid=S0210-56912008000300007&lng=es&nrm=iso

 

Pseudo-infarto cerebral como primera manifestación de un MELAS tardío.

Contreras N, Paula et al.

Rev. chil. neuro-psiquiatr., Mar 2008, vol.46, no.1, p.35-4

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Screening for MELAS mutations in young patients with stroke of undetermined origin

Conforto, Adriana Bastos et al.

Arq. Neuro-Psiquiatr., June 2007, vol.65, no.2b, p.371-376

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The MELAS syndrome. Review of the literature: the role of the otologist

P D Karkos, M Waldron, L J Johnson

Clinical Otolaryngology jan2004

https://onlinelibrary.wiley.com/doi/full/10.1111/j.1365-2273.2004.00769.x

 

by Dr Paulo Fernando Leite

Médico Cooperado Unimed BH – CRMMG: 7026

Cardiologia – Centro Médico Unimed BH

Belo Horizonte/Minas Gerais/Brasil

Email: pfleite1873@gmail.com

Síndrome de Hamman-Rich Online (Hamman-Rich Syndrome)

¨Pneumonia intersticial aguda, também e anteriormente conhecida como síndrome de Hamman-Rich, é uma forma rara e fulminante de lesão pulmonar difusa com quadro clínico semelhante à síndrome do desconforto respiratório agudo (SDRA), cuja etiologia permanece incerta. A taxa de mortalidade intra-hospitalar é superior a 50% e a maioria dos pacientes que sobrevivem morre dentro de seis meses após a apresentação.

A pneumonia intersticial aguda, também conhecida como síndrome de Hamman-Rich, é a pneumonia intersticial idiopática menos comum, com uma progressão muito rápida e uma taxa de mortalidade acima de 50%. Geralmente é confundida com a Síndrome da Angústia Respiratória Aguda (SDRA) e, por isso, deve ser considerada no diagnóstico diferencial da SDRA em pacientes adultos sem história de doença pulmonar e sem fatores de risco claros para SDRA. A importância de levar essa entidade em consideração é enfatizada quando o médico se depara com um paciente que entra na unidade de terapia intensiva devido a insuficiência respiratória aguda de origem pouco clara.¨

 

Hamman-Rich syndrome

Arshiya Mastan, Nilaani Murugesu, Adil Hasnain et al

Respir Med Case Rep. 2018; 23: 13–17

https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5684436/

 

Neumonia interstitial aguda o syndrome de Hamman-Rich. Reporte de un caso

M V V Cuervos, D L S Hernández, D M Cerchiaro et al

Acta Colombiana de Cuidados Intensivos 2018, vol 18 (4)

http://www.elsevier.es/es-revista-acta-colombiana-cuidado-intensivo-101-avance-resumen-neumonia-intersticial-aguda-o-sindrome-S0122726218300570

 

Management of acute respiratory failure in interstitial lung diseases: overview and clinical insights

Paola Faverio, Federica De Giacomi, Luca Sardella et al

BMC Pulm Med. 2018; 18: 70.

https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5952859/

 

Interstitial lung disease: the diagnostic role of bronchoscopy

Jad Kebbe, Tony Abdo

J Thorac Dis. 2017 Sep; 9(Suppl 10): S996–S101

https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5696547/

 

A 45-year-old woman with acute interstitial pneumonia (Hamman-Rich syndrome)

Jason Chertoff, Hassan Alnuaimat

Turk J Anaesthesiol Reanim. 2017 Aug; 45(4): 24

https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5579224/

 

Pneumonia intersticial aguda (síndrome de Hamman-Rich): relato de caso e revisão de literatura

F V Vieira, F B Custódio, A C O Meneses

Rev Soc Bras Clin Med 2016, vol 14 (1): 45-7

http://docs.bvsalud.org/biblioref/2016/05/29/45-47.pdf

 

Acute and subacute idiophatic interstitial pneumonias

Invited review series: Idiopathic Interstitial pneumonia – Part 2

H Taniguchi, Y Kondoh

Respirology 2016, vol 21: 810-820

https://onlinelibrary.wiley.com/doi/pdf/10.1111/resp.12786

 

Update of the International Multidisciplinary Classification of the Idiopathic Pneumonias

An Official American Thoracic Society/European Respiratory Society Statement

William D. Travis, Ulrich Costabel, David M. Hansell, et al

Am J Respir Crit Care Med. 2013 Sep 15; 188(6): 733–748

https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5803655/

 

Clinical management of acute interstitial pneumonia: a case report

Y Xia, Z Liang, Z Fu et al

Case Rep Pulmonol 2012;2012,: 678249

https://www.hindawi.com/journals/cripu/2012/678249/

 

Acute interstitial pneumonia (Hamman-Rich syndrome) as a cause of idiopathic acute respiratory distress syndrome

J Bruminhent, S Yassir, J Pippim

Case Reports in Medicine 2011,Article ID 8743, 4 pages

https://www.hindawi.com/journals/crim/2011/628743/

 

Acute interstitial pneumonia Hamman-Rich syndrome: clinical characteristics and diagnostic and therapeutic considerations

L S Avnon, O Pikovsky, N Sion-Vardy et al

Anesthesia & Analgesia 2009, vol 108 (1): 232-237

https://journals.lww.com/anesthesia-analgesia/fulltext/2009/01000/Acute_Interstitial_Pneumonia_Hamman_Rich_Syndrome_.35.aspx

 

by Dr Paulo Fernando Leite

Médico Cooperado Unimed BH – CRMMG: 7026

Cardiologia – Centro Médico Unimed BH

Belo Horizonte/Minas Gerais/Brasil

Email: pfleite1873@gmail.com